Introdução: A microcefalia é uma malformação congênita caracterizada pelo perímetro cefálico reduzido, frequentemente associada a atraso no desenvolvimento e múltiplas comorbidades. No Brasil, ganhou destaque durante a epidemia de Zika Vírus em 2015-2016, quando se confirmou sua relação com a síndrome congênita. Apesar da redução dos casos relacionados ao Zika, a microcefalia persiste como desafio de saúde pública, com impacto significativo no acompanhamento materno-infantil. Objetivos: Analisar o perfil epidemiológico da microcefalia no Brasil entre 2020 e 2024, considerando distribuição temporal e regional, causas, características perinatais e desfechos clínicos. Metodologia: Este estudo tem caráter ecológico, quantitativo e descritivo, utilizando dados secundários obtidos no Sistema de Informação de Agravos de Notificação (SINAN/DATASUS). Incluíram-se casos notificados, excluindo-se registros incompletos ou duplicados. Variáveis analisadas: etiologia, sexo, peso ao nascer, alterações congênitas, evolução para óbito e classificação final. Os resultados foram organizados em tabelas de frequência absoluta e relativa, permitindo comparações temporais e regionais para identificar padrões epidemiológicos. Resultados/Discussão: Entre 2020 e 2024, foram notificados 4.193 casos de microcefalia e/ou alterações congênitas no Brasil. A região Sudeste concentrou 1.776 casos (42,3%), seguida pelo Nordeste (1.132; 27,0%), Norte (443; 10,5%), Sul (381; 9,1%) e Centro-Oeste (229; 5,5%). Houve subnotificação acentuada durante a pandemia de COVID-19 (2020–2022), devido à sobrecarga dos serviços e à redução no acesso a consultas e exames. Soma-se a isso a elevada proporção de etiologia desconhecida (mais de 90% em 2024), que evidencia fragilidades na investigação laboratorial e limita a formulação de estratégias preventivas. Outro ponto crítico é o acesso desigual ao pré-natal, marcado por início tardio e pelo não cumprimento do número mínimo de consultas, fatores que comprometem a detecção precoce de alterações fetais. Observa-se também a manutenção de iniquidades regionais, com maior concentração de notificações no Sudeste e Nordeste, mas provável subestimação em regiões mais vulneráveis, como Norte e Centro-Oeste. Esses achados revelam fragilidades estruturais na integração entre vigilância epidemiológica e atenção materno-infantil, reforçando a necessidade de políticas públicas voltadas ao fortalecimento da equidade, da qualidade do pré-natal e da capacidade diagnóstica no país. Conclusões: Entre 2020 e 2024, a microcefalia manteve-se como importante desafio de saúde pública no Brasil, com elevada proporção de casos de etiologia desconhecida e desigualdades regionais. A pandemia de COVID-19 impactou a vigilância e o pré-natal, dificultando a detecção precoce. Os achados reforçam a urgência do fortalecimento da vigilância epidemiológica e da ampliação do pré-natal de qualidade para reduzir desigualdades e melhorar o diagnóstico precoce da microcefalia no Brasil.